Reparación de Mielomeningocele

Febrero 2016

 

 

Reparación fetoscópica versus reparación abierta de Espina Bifida Aperta :  revisión sistemática de Outcomes

 

Luc Joyeux     Fetal Diagn Ther  Febrero 2016

 

Background


La espina bífida es el defecto del tubo neural más común y ocurre en 4,9 / 10.000 nacimientos (Registro EUROCAT 2008-2012). En teoría, hay alrededor de 2.600 casos en EEUU- 28 por año [1]. En su forma abierta ("aperta" ), la espina bífida se debe diagnosticar prenatalmente y se presenta como una enfermedad progresiva [2, 3].  In útero por lo general el deterioro se explica por la patogenia "2 hits" [4, 5].

 

En primer lugar, hay falla de cierre del tubo neural a las 6 semanas de gestación. Posteriormente,  desde la semana 16 en adelante, hay un daño secundario a la médula espinal y nervios debido a trauma directo y agentes neurotóxicos en el líquido amniótico, así como tambien en el cerebro , evidenciado por el desarrollo de ventriculomegalia y malformación Chiari II (CM ) [6-9]. Esta último se debe a fuga de líquido espinal cerebral a nivel del defecto, lo que lleva a un "gradiente de succión"  [10].

 

La espina bífida aperta (SBA) es una enfermedad crónica no letal  que causa morbilidad significativa; su gravedad depende esencialmente del nivel del defecto [11, 12]. Los niños pueden tener dificultades en la deambulación debido a déficits sensoriomotores de extremidades inferiores , así como tambien de vejiga, intestino y disfunción sexual [11].

 

SBA puede causar complicaciones progresivas después del nacimiento, debido principalmente a Chiari II  (CM)  , hidrocefalia severa que requiera válvula derivativa VP y que causa discapacidades cognitivas llamadas trastornos de aprendizaje y déficit sensoriomotor [11].   

 

El Sindrome de médula espinal anclada es principalmente una complicación en el sitio de la reparación, que puede causar déficits progresivos y requiere desanclaje [11, 13].    CM sigue siendo la causa principal de muerte en los primeros 5 años de vida debido a la disfunción de cerebro posterior que se desarrolla en 17% de los casos de SBA [14].
 

El estudio randomizado Manejo of de mielomeningocele (MOMS)   LINK    ha causado un cambio de paradigma en el manejo perinatal de la SBA cuando el diagnóstico se hace a más tardar en el segundo trimestre: MOMS proporcionó evidencia nivel I de que la reparación in útero de la SBA (SAVR), en oposición a reparación posnatal, disminuye la necesidad de derivación ventrículo - peritoneal y mejora los outcomes motores a los 30 meses [15].

 

Esta técnica consiste en una reparación de capas que se realiza mediante laparotomía materna e histerotomía (acceso abierto :   OSBAR) .    LINK

 

OSBAR es una operación muy invasiva con riesgo tanto para la madre como para el feto [15]. Como consecuencia de ello, fueron concebidas las técnicas fetoscópicas para SAVR (FSBAR)  con el fin de minimizar la invasividad, disminuir la morbilidad materna, al mismo tiempo que se mantienen los resultados mejorados de los fetos ó neonatos [16]. 

 

SAVR clínica se realizó por primera vez por fetocospia en EE.UU.. Sin embargo, fue abandonada rápidamente debido a las limitaciones técnicas y complicaciones graves en una pequeña serie de casos [16-18]. En Europa, la técnica fue iniciada por Kohl y cols . [19],  inicialmente en Bonn (Alemania). Con los años, estos cirujanos acumularon una gran experiencia quirúrgica, que publicaron en diferentes reportes [20, 21]. Los outcomes neonatales, según la evaluación independiente por un equipo holandés [22], están disponibles para un número limitado de sus pacientes.

 

The American College of Obstetrician and Gynecologists          Committee Opinion   January  2013         Reaffirmed  2015                   LINK                         

 

 

A raíz de la publicación del estudio MOMS y trás un entrenamiento intensivo, nuestro equipo decidió ofrecer OSBAR [23, 24]. Como todavía tenemos un interés en la cirugía fetoscópica, el objetivo fue revisar sistemáticamente los resultados de FSBAR [24, 25].

 

Como punto de referencia se eligieron los resultados obtenidos en el estudio MOMS que debe ser considerado en la actualidad como el estándar de oro para el tratamiento [15].

 

Fuentes de datos


Estrategia de búsqueda

 

Se realizó una revisión sistemática en PubMed, Medline (bases de datos NCBI), ISI Web of Science, EMBASE, Scopus y Directorio de Revistas de Acceso Abierto. Además, se incluyó una búsqueda de literatura (Google Académico) hasta septiembre de 2015. Los términos (free text y MeSH) utilizados para la búsqueda fueron

"spinal dysraphism", "spina bifida (cystica)" ó "myelomeningocele" combinado con "f(o)etoscopy" ó "f(o)etal therapy", así como nombres de autores principales de un programa de SAVR fetal. Esta revisión sistemática se ha registrado en registro PROSPERO (CRD 42015017172; 6 de abril de de 2015).
El Outcome Primario fue mortalidad perinatal, es decir, número de muertes fetales y postnatal (dentro de 28 días de vida) .   Los Outcomes secundarios fueron outcomes operatorio, materno, fetal, neonatal e infantil.   Los reportes se clasificaron ya sea como estudios sobre experiencia temprana (≤ 30 casos), un punto de corte propuesto por Kohl [26, 27] ó más allá de ese punto (referidos como experiencia "más tardía" ). Los casos reportados como abstracts , reportes de casos individuales, duplicados ó reportes que carecen de la mayoría de datos de resultados obstétricos y / o después del parto, fueron excluídos.

Se evaluó la calidad (buena, regular y mala) y el riesgo de sesgo de los estudios elegibles usando criterios adaptados descritos en el Manual Cochrane para Revisiones Sistemáticas de Intervenciones y la herramienta de evaluación de la calidad del estudio de American National Institutes of Health [28–30]

 

Análisis estadístico

 

Se clasificaron los estudios basados en el número de procedimientos realizados por el equipo, ya sea como experiencia temprana ó experiencia más tardía (estudios con > 30 pacientes) .   Los valores de p < 0,05 se consideraron estadísticamente significativos.

 

 

Resultados

 

Descripción de estudios

 

Nuestra búsqueda bibliográfica identificó 16 publicaciones (Figura 1).  La selección según criterios de elegibilidad dejó 12 estudios elegibles para su posterior evaluación de texto completo, después de lo cual se excluyeron 7 informes. Dos reportes de casos de Bruner y cols [16, 18]  que describen los mismos pacientes (n = 4) y 1  reporte de caso de Farmer y cols. [17]  (n = 3) de dos equipos Americanos fueron excluídos debido a datos incompletos. Estos grupos más tarde abandonaron su programa FSBAR y se cambiaron a OSBAR debido a una combinación de fallas técnicas, complicaciones y muerte fetal. Dos reportes de casos y series de casos 1 (n = 2, 3 y 16, respectivamente) de Kohl y cols . [19-21] fueron excluidos debido a que los datos eran incompletos y reportados en un artículo posterior (n = 19) [22]. Un reporte de caso de Pedreira et al. [36]  también se excluyó ya que todos los casos habían sido incluídos en un estudio posterior más completo.

 

Esto dejó en total 5 series de casos de 2 programas para evaluación (Figura 1). Desde el primer programa (Kohl y cols, Alemania), se incluyeron pacientes de 4 reportes que se superponen: 1 publicado en 2012 (n = 19),  2 en 2014 (n = 51) y  1  reporte final en 2015  (n = 71) [ 22, 26, 27, 35].   La quinta series (n = 10)  procedía de Pedreira y cols  [37] (Sao Paulo, Brasil).
 

Figura 1.- Estudio de diagrama de flujo adaptado a partir del diagrama de flujo de PRISMA 2009 [61].

 

Calidad y riesgo de sesgo en estudios incluídos

 

Grivell y cols [38] demostraron recientemente que el estudio MOMS era de alta calidad con bajo riesgo de sesgos.
Del grupo de Kohl, el estudio de casos y controles por Verbeek y cols. [22] (2012, n = 19)  representa un reporte de buena calidad por parte de evaluadores independientes (tabla 1). Sin embargo, tienen un sesgo de deserción alta, ya que los resultados neonatales e infantiles faltan [26, 27].

Los datos de la serie de casos de Pedreira y cols [37] son de buena calidad (tabla 1). Los outcomes después de 12 meses no están disponibles todavía (tabla 2).

 

Efectos de las intervenciones

 

La Tabla 2 muestra la heterogeneidad clínica y metodológica entre la experiencia temprana y más tardía con FSBAR. Existe una heterogeneidad importante en términos de selección de pacientes. En cuanto a la experiencia temprana de Kohl en 30 pacientes operados en Bonn (Alemania; 2003 a junio de 2010),  solo se reportaron 19 pacientes consecutivos (2003-2009) [22].    Pedreira et al. [34, 36]   solamente operaron pacientes de SBA lumbosacra y la mayoría de los pacientes (7/10) fueron operados después de 26 semanas de gestación. Esto difiere de los criterios utilizados en estudio MOMS con operación entre 19.0 y 25.9 semanas de gestación [15]. Los reportes de experiencia más tardía del grupo de Kohl tienen heterogeneidad similar.

Tres papers consecutivos informan sobre los pacientes operados en Giessen (Alemania) entre julio de 2010 y junio de 2013, pero no cubren totalmente la misma cohorte. Dos papers (2014) tratan de los outcomes operatiro, resultados maternos y fetales de 51 madres que se sometieron a FSBAR [26, 27]  y tercer paper (2015) sobre la mortalidad infantil y  resultados neurológicos postnatales al 1 año de vida en 71 fetos sometidos con éxito a FSBAR [35].
 

Tabla 1. Evaluación de la Calidad de los estudios elegibles mediante los criterios descritos en el Manual Cochrane para Revisiones Sistemáticas de Intervenciones y la herramienta de evaluación de la calidad del American National Institutes of Health (NIH) [28 – 30]

 

Debido a la heterogeneidad entre los estudios que informan sobre fetoscopía temprana y  experiencia posterior, estos datos no se pudieron combinar impidiendo hacer un meta-análisis para su posterior comparación con los datos del estudio MOMS. Por lo tanto, se restringió el análisis estadístico al grupo de experiencia más tardía , es decir, los resultados de 51 pacientes (outcomes operatorios, materno y fetal) y  71 pacientes (outcomes de mortalidad infantil y neurológicos postnatales a los 12 meses)  reportados por el grupo de Kohl [26, 27 , 35] en comparación con 78 pacientes del estudio MOMS [15]    (Tabla 2).

 

                                                                                             Tabla 2.-  Operative, maternal, fetal, neonatal and infant outcomes

 

 

 

Outcome primario

 

La mortalidad perinatal fue mayor en la experiencia inicial de FSBAR.   En la experiencia posterior (> 30 pacientes), sin embargo, la mortalidad perinatal era comparable a la  cirugía abierta (5,9 versus 2,6%, p = 0,258 ;  Tabla 3).

 

Tabla 3.-  Mortality rate for FSBAR with statistical analysis for comparison of later-experience fetoscopic studies to OSBAR

 

Outcomes secundarios

 

Técnica quirúrgica.

 

En la descripción del método, tanto la técnica  FSBAR [27, 36, 37] como la técnica OSBAR [15]  describen técnicas de disección circunferencial de la placoda neural del tejido circundante, con  eliminación de todos los elementos epiteliales patológicos. Sin embargo, no está claro si se realiza un desanclaje completo en el enfoque fetoscópico, mientras que para el enfoque abierto se especifica que se permite que la placoda caiga en el canal espinal [15, 39].  La técnica de cierre difiere entre las técnicas de fetoscopía del grupo de Kohl y el grupo de Pedreira. Además, los enfoques de fetoscopía y abiertos son técnicamente diferentes (Tabla 4).
OSBAR  se realiza con más frecuencia con 2  capas (duramadre y piel) y sin parche. Si no hay suficiente duramadre para el cierre,  se utiliza un parche DuraGen ®  como sustituto; si no es posible obtener el cierre primario de la piel, se hacen incisiones relajantes ó se utiliza un parche Alloderm ® [15].  Pedreira y colegas [40-42] describen un cierre fetoscópico de 2 capas estandarizado, que consiste en un parche de celulosa subcutánea que es cubierto por piel y actúa como un andamio ó matriz para la duramadre,  ampliamente probado en modelos animales. La técnica de cierre en grupo de Kohl ha evolucionado con el tiempo. En la experiencia inicial (≤ 30 casos), el cierre consistió en una doble capa de parches (Durasis®  parche de fascia cubierto por una Gore ®  Preclude ® parche para la piel de membrana pericárdica ) ó una sola capa de Gore ® Preclude  ®  parche para la piel [20-22 ].

En la experiencia más tardía  en 51  procedimientos FSBAR, a excepción de 1 con cierre incompleto, la reparación consistió en ya sea una sola capa de Surgisis ® parche de piel (n = 30/50, es decir, 60%),   una capa doble de Surgisis ® parche para piel cubierto por  Gore ® Preclude ® parche para piel (n = 14/50, es decir, 28%), o una triple capa de Surgisis ® parche para piel cubierta por dos parches de piel  Gore ® Preclude ®  (n = 2/50, es decir, 4%), una doble capa de Surgisis parche fascia cubierto por la piel (n = 2/50, es decir, 4%) ó una sola capa de piel normal (2/50, es decir, 4%) [26, 27].

Finalmente, en el estudio más tardío sobre 71 FSBAR,  el cierre consistió en una sola capa de parche para piel  Surgisis ®   (48/71, es decir, el 67,6% de los casos), una capa doble ó triple de parche para piel Surgisis ®  cubierto  por 1-2 Gore parches cutáneos de  Gore ® Preclude ®  (21/71, es decir, 29,6%)  ó una sola capa de piel normal (2/71, es decir, 2,8%) [35].
 

En resumen, el grupo alemán en sus 3 últimas publicaciones describe  cierre en una sola capa piel aumentado con parche Surgisis ®  después de socavar la lesión como la técnica más comúnmente realizado en 30/50 (60%) [26, 27]  y  48 / 71 (67,6%) de los pacientes [35] ( Tabla 4).

 

De lo anterior, debe quedar claro que FSBAR  en realidad sería descrito con más precisión como cobertura fetoscópica con parche de la SBA.

 

Tabla 4.-   Comparación de técnicas quirúrgicas

 

Outcomes operatorios.

 

Tanto en la experiencia inicial ó temprana de Pedreira y Kohl y la experiencia posterior ó tardía de Kohl,  la FBAR requiere el doble del tiempo operatorio que el de la OSBAR de referencia (223 ± 40 versus 105,2 ± 21,8 min, p < 0,001). La tasa de cierre incompleto  era tan alto como 15,8 a 20% en las primeras experiencias.

Sin embargo, con un mayor número de casos, el cierre incompleto del defecto era tan frecuente en FSBAR como en OSBAR (1,9 versus 0 %, p = 0,395;  Tabla 2).

 

Outcomes maternos y fetales.

 

En las primeras experiencias de FSBAR, las tasas de corioamnionitis, oligohidramnios, rotura prematura de membranas, prematuridad, procedimientos quirúrgicos postnatales adicionales y síndrome de dificultad respiratoria fueron mayores en comparación con los datos del MOMS .  La tasa de shunt  ó válvula derivativa al 1 año fue comparable (30,8 - 42,8 versus 40,1%).   Debido a datos incompletos, no se pudo obtener conclusiones sobre los siguientes resultados :  tiempo operatorio, desprendimiento de placenta, edema pulmonar, separación de membranas corioamnióticas, edad gestacional promedio al momento de rotura prematura de membranas, hemorragia que requiere transfusión en el parto, adelgazamiento ó dehiscencia uterino,  reprotección posnatal adicional de la SBA ,  inversión completa de CM  (Chiari II) a 1 año,   cirugía de médula anclada a 1 año y  capacidad de caminar de forma independiente a los 2,5 años  (tabla 2).

En la experiencia posterior, FSBAR se asoció con el doble de tasa de rotura prematura de membranas (84 versus 46%, p < 0,001),  con edad gestacional al nacer más baja (32,9  versus 34,1 semanas, p = 0,03)  y  necesidad 10 veces mayor de necesidad adicional de cirugía postnatal de SBA  (28 v ersus 2,56%, p < 0,001).

No hubo diferencias en la tasa de oligohidramnios, edema pulmonar, desprendimiento de placenta y corioamnionitis, ni hubo diferencia en la necesidad de válvula derivativa, desanclaje de médula ó descompresión de CM (Chiari) a los 12 meses.   FSBAR se asoció con menor tasa de hemorragia que requiere transfusión al parto (0  versus 9%, p = 0,042),   tasa 6 veces menor de separación de membrana corioamnióticas (4 versus 26%, p = 0,001) y  ausencia total de adelgazamiento de la cicatriz uterina o dehiscencia (0 versus 36%, p <  0,001). Dada la ausencia de ciertos resultados postnatales para FSBAR (síndrome de dificultad respiratoria, inversión completa de CM a 1 año y la capacidad de caminar de forma independiente a los 2,5 años), no se pudo efectuar una comparación para estos parámetros (tabla 2).

 

Discusión


El objetivo de esta revisión sistemática fue comparar las técnicas quirúrgicas y los outcomes ó resultados de FSBAR con OSBAR. Se concluye que después de 30 casos FSBAR   :  1) es técnicamente diferente de OSBAR   2)  tiene mortalidad perinatal ,  tasa de cierre incompleto intraoperatoria,  tasa de desprendimiento de placenta,  tasa de edema pulmonar,  tasa de corioamnionitis,  tasa de oligohidramnios,  vávula derivación ó desanclaje de médula ó tasa de descompresión CM a los 12 meses comparables   3) tiene un tiempo operatorio más largo,  doble de tasa de rotura prematura de membranas,   edad gestacional más precoz al nacer,  necesidad  10 veces mayor de cirugía adicional para SBA posnatal  4) tiene una tasa 6 veces inferior de separación de membrana corioamniótica y ausencia de hemorragia que requiere transfusión en el parto y de adelgazamiento ó dehiscencia uterina.

Los outcomesó resultados neonatales, inversión completa de CM a 1 año y outcomes funcionales neurológicos a los en 2.5 años para FSBAR todavía no están disponibles; por lo tanto, no pueden hacerse comparaciones. Al compilar los datos de FSBAR,  los autores discriminaron entre las experiencias de los operadores temprana y tardía dado que se describen la experiencia temprana y la experiencia posterior. Incluso si no se había asignado una curva de aprendizaje de manera objetiva, se utilizó un punto de corte de 30 casos, según lo sugerido por Kohl et al. [27], un número que también se cita para otras cirugías fetoscópica como el láser [43], o para procedimientos laparoscópicos complejos [44-47]. De hecho, la mortalidad perinatal, tasa de cierre incompleto intraoperatoria y la tasa de válvula de derivación a los 12 meses fue comparable a OSBAR después de 30 casos.
Tanto para las experiencias tempranas y tardías, se observó un riesgo significativo para sesgo de inconsistencia y deserción. Para la experiencia inicial hay sólo 1 informe sobre 13/19 pacientes que fueron evaluados neurológicamente a 1 año por un evaluador independiente, sin embargo, los resultados comparables en los demás pacientes operados durante el mismo período de tiempo fueron a nuestro conocimiento no publicado [22] . Por lo tanto, sólo el estudio de Brasil ofrece un conjunto completo de datos sobre experiencia temprana [37]. Para la experiencia más tardía se observó una diferencia de al menos 20 pacientes en los siguientes reportes del grupo de Kohl [26, 27, 35], a pesar de que cubren el mismo período de tiempo.
Hemos observado que ambos enfoques , fetoscópico y abierto producen neuroprotección comparable a corto plazo, a pesar de diferencias bastante grandes en la técnica operatoria. Esto es destacable y  a menudo pasa desapercibido. Mientras que la mayoría de los procedimientos abiertos se hacen de una manera muy similar a lo que se hace durante el procedimiento postnatal, es decir,   disección de placoda neural y  cierre del defecto en 2 ó 3 capas,  la descripción de FSBAR es menos clara con respecto a la extensión del desanclaje de la médula espinal.  FSBAR también sustituye sistemáticamente el cierre por planos mediante la reparación aumentada con parches de la duramadre y / o la piel.

Durante OSBAR, el uso de aumento de parche se limita a pacientes con duramadre  insuficiente para el cierre y / o cuando no es posible obtener cierre de la piel [15]. Sorprendentemente, esta diferencia en la técnica no parece impactar algunos outcomes ó resultados neurológicos a corto plazo, como lo demuestran los números comparables de procedimientos de descompresión para CM (Chiari)  y derivación (válvula derivativa). 
Como consecuencia de la diferencia en la técnica, el cierre incompleto del defecto no se produjo prenatalmente después de OSBAR en oposición a FSBAR. A pesar de ello, la tasa de cierre incompleto intraoperatoria no fue significativamente mayor después de FSBAR. Este último también conduce a una mayor necesidad de procedimientos postnatales adicionales a nivel de la lesión. En un resumen sobre su experiencia tardía, el grupo alemán reportó una tasa de reprotección postnatal de hasta 40% (n = 33) [33]. En la última serie de casos, se requirió reoperación en 24% debido a fugas de líquido cerebral espinal (41%), cierre incompleto (29,5%) ó defecto de piel (29,5%) [35].

Inicialmente frecuente (15,8-20%), sin embargo, más adelante en muy raras ocasiones (1,9%), el procedimiento  in útero tuvo que ser abandonado prematuramente, dejando la reparación neuroquirúrgica incompleta.  Las razones pueden ser factores maternos como obesidad,  pero también otras limitaciones técnicas tales como el tamaño del defecto, posición fetal subóptima y una placenta anterior.

Otro parámetro clínicamente relevante es la necesidad de desanclaje posnatal después de completar SAVR in útero. En los pacientes con SBA reparada postnatalmente,  el síndrome de médula anclada ocurre en 78-100% de los casos. Por lo general, es un efecto secundario de la formación de tejido cicatricial en el sitio quirúrgico y aproximadamente 20-50% de los niños con el tiempo requerirá  desanclaje quirúrgica [11, 13, 49].   Si la OSBAR prenatal aumenta la necesidad de desanclaje siempre ha sido un tema de debate, pero en estudio MOMS no fue reconocido a mediano plazo [15]. En esta revisión, la cirugía para médula anclada al 1 año después FSBAR era comparable a la de OSBAR.

Hay un efecto sorprendente de aumento de la experiencia que causa disminución de los efectos secundarios. La experiencia inicial en FSBAR [22, 37]  fue asociada con mayores tasas de mortalidad, oligohidramnios, rotura prematura de membranas y prematuridad cuando se compara con experiencia OSBAR  más tardía (tabla 2). La razón de la persistencia de altas tasas de rotura prematura de membranas sigue sin estar clara. Parece tentador relacionar ésta con la necesidad de múltiples trócares.  También el tamaño de los sitios de punción puede jugar un papel. Los puertos tienen un diámetro exterior de 4 (12 Fr), 5 ó 5.3 (16 Fr) mm, sin embargo, sus defectos de membrana después del parto varían de 20 a 100 mm de diámetro [36].  Esto había sido observado anteriormente para procedimientos de punción única [54]. Otros factores podrían desempeñar un papel  :   uso de insuflación de CO2,  procedimiento largo y abordaje percutáneo.   Se requiere al menos 3 trócares en el útero que someten al útero y  membranas amnióticas a fuerzas de cizallamiento significativas  cuando los instrumentos son manipulados.

Si este problema se resuelve ya sea por mejores técnicas de cierre [27, 36, 55] ó reduciendo el número de trocares tendrá que ser demostrado. Mientras tanto, PROM - y subsiguiente prematuridad - sigue siendo el talón de Aquiles de la cirugía fetoscópica [56]. De todos modos, todas las diferencias técnicas anteriores, así como los diferentes resultados para cada parámetro específico deben impulsar cuidado al comparar los resultados. Hay un beneficio muy relevante de FSBAR, que no puede ser ignorado. Desde un punto de vista de la madre, aparte de invasividad menor al momento del procedimiento, no se observó adelgazamiento o dehiscencia a nivel de las inserciones de los puerto al momento del parto. Esto podría significar que el útero está menos comprometido en el embarazo actual así como tambien en embarazos futuros,  acortando potencialmente el intervalo entre embarazos.

Sin embargo, las determinaciones de adelgazamiento ó dehiscencia uterino fueron subjetivas y no definidas a priori en cualquiera de las técnicas. En ausencia de complicaciones, el modo de parto ha sido por cesárea a las 37 semanas siguiendo a OSBAR  (segmento uterino inferior)  versus 39 semanas después de FSBAR . No se ha asignado aún relevancia clínica a este hallazgo uterino, sin recomendaciones publicadas para futuros embarazos más allá de cesárea para cirugía fetal abierta. A las madres se les recomienda actualmente retrasar la concepción durante 18-24 meses y en los embarazos posteriores tener parto a las 36 semanas por cesárea antes del inicio del trabajo de parto [57].  El seguimiento a largo plazo no ha mostrado ninguna diferencia en la fertilidad materna posterior [57, 58].

Existen varias limitaciones para esta revisión sistemática. Esto es principalmente debido al sesgo analítico potencial en el proceso de revisión. En primer lugar, esta revisión se refiere, finalmente, a sólo 3 reportes de un grupo alemán con suficiente experiencia con FSBAR. En segundo lugar, los criterios de inclusión para cirugía fetal varían entre los grupos, aunque CM (Chiari) es obligatorio independientemente del enfoque. En el estudio MOMS , la reparación se limitó entre 19 y 26 semanas debido a que la eficacia de procedimientos más tardíos no ha sido demostrada [59, 60].   Para FSBAR, el equipo brasileño operó entre 25 y 28 semanas, con 70% de los pacientes operados después de 26 semanas [34, 36]. Si bien es cierto que los efectos de una operación más tardía son mínimos o inexistentes, los resultados reportados más arriba del grupo de Brasil son en realidad una subestimación del efecto.

El equipo alemán realizó las operaciones hasta 29 semanas de gestación, sin embargo, la gran mayoría (67/71 pacientes) fueron operados antes de las 26 semanas [26, 27, 35]. Por lo tanto, se supone que el efecto observado actualmente es representativo de lo que se puede esperar. Por último, al comparar la necesidad de derivación valvular ,  se debe llegar a una conclusión cautelosa dado que los numerosos criterios para colocación de válvula derivativa difieren entre todas las instituciones FSBAR y OSBAR.
 

En conclusión, FSBAR multitrócar es técnicamente diferente de su alternativa abierta.  Aceptando las muchas limitaciones para una comparación adecuada, los autores concluyen que después de una curva de aprendizaje inicial,   FSBAR aumenta el riesgo de rotura prematura de membranas y parto prematuro. Además el tiempo operatorio es mucho más largo que con cirugía abierta, pero las consecuencias clínicas de este hallazgo no están todavía claras dado que el feto permanece en un ambiente cálido y líquido. FSBAR decididamente disminuye la morbilidad materna y evita los problemas inherentes a la cicatriz uterina por histerotomía.

La mortalidad perioperatoria es comparable, así como los outcomes a los 12 meses, a excepción de inversión completa de CM que no se reportó. Se requerirán los resultados a largo plazo, tanto para evaluar la médula, así como la función cerebral.   En ausencia de datos convincentes, podemos esperar continua controversia sobre si ambos procedimientos son igualmente efectivos.   Idealmente, se requiere una comparación de ambos enfoques en un estudio controlado randomizado de tamaño adecuado. Dada la experiencia multicéntrica con ambos procedimientos, ésto representa un enorme desafío, a menos que se acuerde un diseño alternativo. Los datos prospectivos en un registro internacional dedicado podría ofrecer una alternativa válida para comparar los diferentes enfoques. Mientras tanto, parece prudente considerar FSBAR un procedimiento en investigación. También parece prudente insistir en una mayor investigación traslacional, en especial para investigar si las reparaciones con parches son tan eficaces como las reparaciones en capas. Por otra parte, una inversión de traslación rigurosa en el progreso tecnológico puede hacer a la reparación fetoscópica más eficaz y menos traumática para las membranas.

 

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